Professeur de Génétique à la Faculté de médecine Paris Descartes et généticien de l’hôpital universitaire Necker-Enfants Malades à Paris, Stanislas Lyonnet a été Directeur de l'Institut Imagine de 2016 à 2024.

Avant Jeanne Amiel, il a été Directeur du laboratoire « génétique et embryologie des malformations », qu’il a crée en 1992 et qui a été un des laboratoires fondateurs d'Imagine. Ce laboratoire et lui-même travaillent sur l’étude des fondements génétiques et la physiopathologie moléculaire de malformations congénitales. Près de 400 publications internationales illustrent ses travaux de recherche réalisés entre 1985 et 2019.

Stanislas Lyonnet a été responsable du lancement du programme de recherche sur les maladies rares à l’Agence Nationale de Recherche de 2005 à 2009, et coordonnateur du site Necker du Centre de Référence national Maladies Rares (CRMR) : "Anomalies du développement et syndromes malformatifs", avant que Jeanne Amiel en prenne la direction en 2017.

Une grande partie de sa carrière est aussi dédiée au transfert de connaissances à destination de la communauté scientifique mais aussi du grand public (https://www.puf.com/content/Les_100_mots_de_la_génétique). Il a dirigé pour Paris Descartes le master européen de génétique de l’Université de Paris de 2004  à 2017, et préside le conseil scientifique de l’École Normale Supérieure (Ulm) depuis 2016.

Stanislas Lyonnet a reçu plusieurs prix scientifiques, dont le prix de recherche de l’Inserm en 2009, et le Prix Collery de l’Académie de médecine. Il a été élu en 2013 à la présidence de l’European Society of Human Genetics.